Caso clínico
Fístula arterio-arterial entre a artéria pulmonar e artérias intercostais – a propósito de um caso clínico de «unilateral rib notching»
Arterio-arterial fistula between pulmonary and intercostal arteries – Case report of “unilateral rib notching”
F. Morais
, T. Almeida, P. Campos
Corresponding author
Serviço de Imagiologia, Hospital Santa Maria, Centro Hospitalar Lisboa Norte (CHLN), Lisboa, Portugal
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Contudo, a idade jovem de alguns doentes em que foram detetadas estas fístulas sugere que algumas possam ser anomalias congénitas raras, com apenas cerca de 20 casos descritos de provável etiologia congénita<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2–6</span></a>.</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Relativamente à sintomatologia deste tipo de fístulas, elas podem manifestar-se por quadro de dispneia, hemoptises e/ou sinais de insuficiência cardíaca congestiva ou ser assintomáticas e, no caso de ausência de sintomas, é habitualmente a presença de um sopro na auscultação cardiopulmonar ou frémito que desencadeia a investigação por alterações na radiografia de tórax (tais como «rib notching» ou infiltrado do parênquima pulmonar) ou com base em outros exames complementares de diagnóstico<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3,5,7,8</span></a>.</p><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As potenciais complicações das fístulas arteriais sistémico-pulmonares incluem sobrecarga de volume, hipertensão pulmonar, complicações infeciosas e/ou hemorragia grave por rotura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores apresentam um caso clínico de um doente jovem do sexo masculino a quem foi efetuado o diagnóstico de fístula entre as artérias intercostais e a artéria pulmonar com base nos dados de exames imagiológicos.</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0030">Descrição do caso clínico</span><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Doente do sexo masculino, 35 anos, caucasiano, construtor civil, recorreu ao Serviço de Urgência do Hospital de Santa Maria por dispneia súbita, negando outros sintomas do foro respiratório (como hemoptises) ou cardíaco (palpitações). Referia que estes episódios de dispneia súbita eram esporádicos, negando toma de medicação dirigida. Não apresentava outros antecedentes pessoais ou familiares relevantes. Negava hábitos tabágicos, alcoólicos ou medicamentosos, bem como internamentos prévios.</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O exame objetivo demonstrou apenas discreto broncospasmo à auscultação pulmonar. Foi efetuada radiografia de tórax (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0005">figs. 1 e 2</a>) que revelou «ratamento»/irregularidade do bordo inferior da 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleSup">a</span> à 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleSup">a</span> costelas esquerdas («unilateral rib notching»), assim como proeminência da vascularização pulmonar e hipotransparência do terço inferior do pulmão esquerdo, envolvendo o lobo inferior desse lado como confirmado pela radiografia de perfil (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig. 2</a>).</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Face o achado radiográfico de «unilateral rib notching» foi realizada angio-TC torácica (tomografia computorizada com protocolo dedicado para estudo vascular), que revelou diminuição relativa de densidade do ramo esquerdo da artéria pulmonar (pós-injeção endovenosa contraste iodado) (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0015">fig. 3</a>), dilatação e tortuosidade das artérias intercostais homolaterais (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0020">figuras 4, 6 e 7</a>), reconhecendo-se «novelo» arterial (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0040">fig. 8</a>) (parcialmente extrapleural, transpleural e intraparenquimatoso) drenado via transparênquima para o ramo da artéria pulmonar homolateral, associado a alterações do parênquima pulmonar adjacente traduzidas por bronquiectasias e bronquioloectasias de tração (<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0025">fig. 5</a>). Não foram identificados por TC critérios dimensionais compatíveis com hipertensão arterial pulmonar. As artérias brônquicas não apresentavam calibre aumentado.</p><elsevierMultimedia ident="fig0015"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0020"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0025"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0030"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0035"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0040"></elsevierMultimedia><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Para confirmar que a malformação vascular detetada era exclusivamente de natureza arterial foi efetuada angiografia seletiva da 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleSup">a</span> à 7<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleSup">a</span> artérias intercostais esquerdas que, além de revelar aumento do calibre das artérias intercostais (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0045">figs. 9 e 10</a>), demonstrou fístula exclusivamente arterial entre os ramos da circulação sistémica acima referidos e o ramo esquerdo da artéria pulmonar através de novelo arterial (<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#fig0050">figs. 10 e 11</a>). As artérias brônquicas, nomeadamente as do mesmo lado da malformação descrita, não foram avaliadas angiograficamente.</p><elsevierMultimedia ident="fig0045"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0050"></elsevierMultimedia><elsevierMultimedia ident="fig0055"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Até à data da realização da angiografia o doente permaneceu assintomático, não tendo sido ainda definida qual a abordagem terapêutica.</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0035">Discussão</span><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As manifestações clínicas deste tipo de fístulas podem ser mal interpretadas como patência do ducto arterial ou presença de malformação arteriovenosa e os sintomas dependem, parcialmente, da sua repercussão funcional que é proporcional ao tamanho dos vasos implicados na anastomose e a sua localização em relação ao coração<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2,8</span></a>.</p><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A radiografia de tórax deste tipo de malformações tipicamente revela, na área de conexão vascular anómala, irregularidade do bordo inferior das costelas e hipotransparência pulmonar, sugerindo envolvimento das artérias intercostais e/ou acentuação da vascularização e/ou infiltrado pulmonar (como representado no nosso caso clínico)<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Nos casos descritos na literatura de FAA sistémico-pulmonares, as anastomoses são múltiplas e as malformações arteriovenosas podem estar presentes com concomitante repercussão cardiovascular<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>.</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No nosso caso clínico, imagiologicamente não parece existir repercussão cardiovascular uma vez que ICT (índice cardiotorácico) e o calibre do tronco comum da artéria pulmonar estavam mantidos e a fístula era exclusivamente arterial, achado posteriormente confirmado angiograficamente que demonstrou anastomose exclusivamente arterial entre as artérias intercostais e a artéria pulmonar esquerdas.</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Assim, o presente caso constitui um caso excecional dos descritos na literatura nomeadamente no que toca a exuberância do shunt, padrão de drenagem (exclusivamente arterial) e sem repercussão funcional.</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No que toca à terapêutica destas malformações, a embolização transcateter arterial ou a resseção cirúrgica podem ser consideradas como opções de tratamento, contudo, existem casos descritos de recorrência pós-embolização<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1,3,6</span></a>.</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0040">Conclusão</span><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As FAA sistémico-pulmonares podem apresentar-se com ou sem sintomas e a sua etiologia pode ser secundária ou congénita.</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores apresentam caso excecional, especialmente pela sua exuberância radiológica, de fístula exclusivamente arterial entre as artérias intercostais e a artéria pulmonar, sem comunicações arteriovenosas. No nosso caso clínico, a presença de alterações parenquimatosas, como bronquiectasias e bronquiolectasias adjacentes ao novelo arterial, sugerem que pode ter existido história prévia de etiologia inflamatória/infeciosa.</p></span><span id="sec0025" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0045">Responsabilidades éticas</span><span id="sec0030" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0050">Proteção de pessoas e animais</span><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram que para esta investigação não se realizaram experiências em seres humanos e/ou animais.</p></span><span id="sec0035" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0055">Confidencialidade dos dados</span><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram ter seguido os protocolos de seu centro de trabalho acerca da publicação dos dados de pacientes e que todos os pacientes incluídos no estudo receberam informações suficientes e deram o seu consentimento informado por escrito para participar nesse estudo.</p></span><span id="sec0040" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle" id="sect0060">Direito à privacidade e consentimento escrito</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram que não aparecem dados de pacientes neste artigo.</p></span></span></span>" "textoCompletoSecciones" => array:1 [ "secciones" => array:10 [ 0 => array:3 [ "identificador" => "xres547769" "titulo" => "Resumo" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0005" ] ] ] 1 => array:2 [ "identificador" => "xpalclavsec565649" "titulo" => "Palavras-chave" ] 2 => array:3 [ "identificador" => "xres547768" "titulo" => "Abstract" "secciones" => array:1 [ 0 => array:1 [ "identificador" => "abst0010" ] ] ] 3 => array:2 [ "identificador" 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id="abst0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><p id="spar0010" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">The authors present a clinical case of a 35-year-old patient who was diagnosed with intercostal artery-to-pulmonary artery fistula and review the literature of systemic-to- pulmonary fistulae based on radiological findings of an exceptional case report.</p></span>" ] ] "multimedia" => array:11 [ 0 => array:7 [ "identificador" => "fig0005" "etiqueta" => "Figura 1" "tipo" => "MULTIMEDIAFIGURA" "mostrarFloat" => true "mostrarDisplay" => false "figura" => array:1 [ 0 => array:4 [ "imagen" => "gr1.jpeg" "Alto" => 970 "Ancho" => 950 "Tamanyo" => 85479 ] ] "descripcion" => array:1 [ "pt" => "<p id="spar0015" class="elsevierStyleSimplePara elsevierViewall">Radiografia de tórax incidência póstero-anterior (PA) demonstra irregularidade do bordo inferior da 4<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span><span class="elsevierStyleSup">a</span> à 7<span 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Article information
ISSN: 08732159Original language: Portuguese
The statistics are updated each day
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|---|---|---|---|
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| 2024 October | 47 | 41 | 88 |
| 2024 September | 113 | 33 | 146 |
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| 2015 July | 154 | 8 | 162 |
| 2015 June | 43 | 5 | 48 |
| 2015 May | 75 | 4 | 79 |
| 2015 April | 48 | 13 | 61 |
| 2015 March | 58 | 8 | 66 |
| 2015 February | 62 | 8 | 70 |
| 2015 January | 41 | 11 | 52 |
| 2014 December | 51 | 22 | 73 |
| 2014 November | 63 | 8 | 71 |
| 2014 October | 70 | 13 | 83 |
| 2014 September | 56 | 24 | 80 |
| 2014 August | 53 | 23 | 76 |
| 2014 July | 63 | 18 | 81 |
| 2014 June | 87 | 45 | 132 |
| 2014 May | 130 | 40 | 170 |
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