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tendo sido inicialmente considerado restrito a este grupo de doentes&#46;</p><p id="par0015" class="elsevierStylePara elsevierViewall">No entanto&#44; desde essa altura t&#234;m sido descritos casos deste tipo de tumor em homens&#44; mulheres mais velhas e tamb&#233;m a n&#237;vel da pleura e do peric&#225;rdio&#46; Apesar de ter sido considerado inicialmente n&#227;o relacionado com a exposi&#231;&#227;o aos asbestos&#44; foram j&#225; relatados v&#225;rios casos relacionados com esta exposi&#231;&#227;o&#46; Em 2000&#44; foram descritos os primeiros casos de mesotelioma decidu&#243;ide pleural<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0015"><span class="elsevierStyleSup">3</span></a>&#44; tendo sido referenciados at&#233; &#224; data 22 casos deste tipo de tumor na cavidade pleural<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46;</p><p id="par0020" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores descrevem um caso cl&#237;nico de mesotelioma decidu&#243;ide pleural numa mulher de 40 anos sem hist&#243;ria de exposi&#231;&#227;o aos asbestos&#46;</p></span><span id="sec0010" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Caso cl&#237;nico</span><p id="par0025" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Uma mulher de 40 anos&#44; previamente saud&#225;vel&#44; n&#227;o fumadora&#44; referia toracalgia pleur&#237;tica direita com um m&#234;s e meio de evolu&#231;&#227;o&#44; sem outra sintomatologia e sem melhoria com terap&#234;utica analg&#233;sica e antibi&#243;tica&#46; A telerradiografia do t&#243;rax pedida pelo m&#233;dico assistente evidenciou hipotranspar&#234;ncia homog&#233;nea no ter&#231;o inferior do hemit&#243;rax direito e oclus&#227;o do seio costofr&#233;nico&#44; compat&#237;vel com derrame pleural&#44; tendo por isso sido enviada ao Servi&#231;o de Urg&#234;ncia dos Hospitais da Universidade de Coimbra&#46; Dos antecedentes pessoais&#44; h&#225; a referir uma cesariana 2 semanas antes do in&#237;cio da toracalgia&#46; A doente n&#227;o tinha h&#225;bitos medicamentosos nem hist&#243;ria ocupacional de risco&#44; incluindo exposi&#231;&#227;o a asbestos &#40;trabalhava como secret&#225;ria em Reparti&#231;&#227;o P&#250;blica&#41;&#46; N&#227;o tinha igualmente hist&#243;ria familiar de neoplasia&#46;</p><p id="par0030" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Ao exame objetivo&#44; apresentava-se febril &#40;38<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>&#176;C&#41;&#44; sem sinais de dificuldade respirat&#243;ria e o exame tor&#225;cico evidenciava diminui&#231;&#227;o do murm&#250;rio vesicular no ter&#231;o inferior do hemit&#243;rax direito&#44; macicez &#224; percuss&#227;o e diminui&#231;&#227;o da transmiss&#227;o das vibra&#231;&#245;es vocais a este n&#237;vel&#46;</p><p id="par0035" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A gasometria arterial apresentou pH 7&#44;45&#59; PaO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 78<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#59; PaCO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 37<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mmHg&#59; SatO<span class="elsevierStyleInf">2</span> 96&#37;&#46; Os exames laboratoriais evidenciaram anemia normocr&#243;mica normoc&#237;tica &#40;hemoglobina 11&#44;9<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dL&#59; limites de refer&#234;ncia 12-15<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>g&#47;dL&#41;&#44; trombocitose &#40;742 x10<span class="elsevierStyleSup">9</span> plaquetas&#47;L&#59; limites de refer&#234;ncia 150-400 x10<span class="elsevierStyleSup">9</span> plaquetas&#47;L&#41;&#44; leucocitose &#40;10&#44;9 x10<span class="elsevierStyleSup">9</span> c&#233;lulas&#47;L&#59; limites de refer&#234;ncia 4-10 x10<span class="elsevierStyleSup">9</span> c&#233;lulas&#47;L&#41;&#44; coagula&#231;&#227;o alterada&#44; eleva&#231;&#227;o da prote&#237;na C-reativa &#40;19&#44;77<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dL&#59; limites de refer&#234;ncia 0-0&#44;5<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>mg&#47;dL&#41; e das enzimas hep&#225;ticas&#46; A telerradiografia do t&#243;rax realizada no Servi&#231;o de Urg&#234;ncia evidenciou agravamento radiol&#243;gico e progress&#227;o do derrame pleural&#44; que ocupava nesta fase o ter&#231;o inferior do hemit&#243;rax direito&#46; A doente foi internada no Servi&#231;o de Pneumologia tendo sido efetuada toracocentese diagn&#243;stica&#46; Ao 5&#46;&#176; dia de internamento foi colocado tubo de drenagem tor&#225;cica na cavidade pleural direita&#44; por agravamento do derrame pleural&#44; que ocupava nesta altura mais de metade do hemit&#243;rax direito&#46; Macroscopicamente&#44; o l&#237;quido pleural era seroso e as an&#225;lises subsequentes mostraram um predom&#237;nio de neutr&#243;filos &#40;44&#37;&#41; com 38&#37; de linf&#243;citos&#44; exame cultural negativo&#44; pH de 7&#44;71&#44; adenosina desaminase baixa &#40;15&#44;5 U&#47;L&#41;&#44; LDH elevada &#40;1&#46;359 U&#47;L&#41; e citologia negativa para c&#233;lulas tumorais&#46; Foram drenados 2&#46;500 cc de l&#237;quido pleural durante 9 dias&#46;</p><p id="par0040" class="elsevierStylePara elsevierViewall">As hemoculturas e a pesquisa urin&#225;ria de antig&#233;nios de <span class="elsevierStyleItalic">S&#46; pneumonia</span> e do serogrupo 1<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>da <span class="elsevierStyleItalic">Legionella pneumophila</span> foram negativos&#46; Os marcadores tumorais CYFRA 21&#46;1&#44; SCC&#44; CA 125 e CA 15&#46;3 encontravam-se elevados&#46;</p><p id="par0045" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A tomografia computorizada &#40;TC&#41; do t&#243;rax mostrou &#225;reas de densifica&#231;&#227;o parenquimatosa inflamat&#243;ria com broncograma a&#233;reo no lobo superior direito&#44; lobo m&#233;dio e lobo inferior esquerdo&#44; adenopatias hilares direitas&#44; derrame pleural direito organizado e les&#227;o nodular com 5&#44;8 X 3&#44;3<span class="elsevierStyleHsp" style=""></span>cm no sulco costofr&#233;nico direito que invadia a 8&#46;&#170; costela e a parede tor&#225;cica&#44; com origem pleural&#46;</p><p id="par0050" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A broncofibroscopia n&#227;o evidenciou altera&#231;&#245;es endobr&#244;nquicas e os exames culturais do aspirado traqueo-br&#244;nquico foram negativos&#46; A ecografia abdominal era normal&#46; A tomografia por emiss&#227;o de positr&#245;es&#47;tomografia computorizada &#40;Positron emission tomography&#47;computed tomography - PET&#47;CT&#41; demonstrou extenso envolvimento hipermetab&#243;lico da pleura direita suspeito de envolvimento neopl&#225;sico maligno&#44; uma massa na por&#231;&#227;o postero-inferior que invadia a parede tor&#225;cica adjacente &#40;SUV - <span class="elsevierStyleItalic">standardized uptake value</span> m&#233;dio e m&#225;ximo de 15 e 22&#44; respetivamente&#41;&#44; derrame pleural homolateral suspeito de derrame de origem neopl&#225;sica e envolvimento ganglionar secund&#225;rio mediast&#237;nico e bronco-hilar direito &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0005">fig&#46; 1</a>&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0005"></elsevierMultimedia><p id="par0055" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foi efetuada biopsia transtor&#225;cica da massa pleural&#44; evidenciando o exame anatomopatol&#243;gico c&#233;lulas epiteli&#243;ides malignas&#44; grandes e descoesas&#44; com citoplasma eosin&#243;filo e n&#250;cleos grandes redondos &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>A&#41;&#46; Estas c&#233;lulas mostravam positividade citoplasm&#225;tica para citoqueratina 7&#44; bem como positividade citoplasm&#225;tica e nuclear para calretinina &#40;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#fig0010">fig&#46; 2</a>B&#41; e positividade nuclear para p53&#46; Assim&#44; foi feito o diagn&#243;stico de mesotelioma decidu&#243;ide pleural&#46; O estadiamento&#44; de acordo com o International Mesothelioma Interest Group &#40;IMIG&#41;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5</span></a> era T3 N2 M0 &#40;Estadio III&#41;&#46;</p><elsevierMultimedia ident="fig0010"></elsevierMultimedia><p id="par0060" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A doente iniciou quimioterapia com cisplatina e pemetrexed&#44; tendo sido realizada PET&#47;CT para reavalia&#231;&#227;o ao fim de 3 ciclos de quimioterapia&#44; que mostrou envolvimento progressivo da parede tor&#225;cica&#44; mas sem met&#225;stases extra-tor&#225;cicas&#46; A doente foi aceite para cirurgia radical&#44; que incluiu pneumonectomia extra-pleural direita com ressec&#231;&#227;o dos 5&#46;&#176;&#44; 7&#46;&#176; e 8&#46;&#176; arcos costais&#46; O diagn&#243;stico histol&#243;gico foi confirmado morfologicamente na pe&#231;a operat&#243;ria&#44; ap&#243;s observa&#231;&#227;o de m&#250;ltiplas sec&#231;&#245;es de tumor amarelecido a envolver o pulm&#227;o&#44; mantendo o padr&#227;o previamente observado&#46; A doente morreu no 2&#46;&#176; dia do p&#243;s-operat&#243;rio&#44; de fal&#234;ncia multi-org&#226;nica&#44; 3 meses ap&#243;s o diagn&#243;stico inicial&#46;</p></span><span id="sec0015" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Discuss&#227;o</span><p id="par0065" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O mesotelioma maligno decidu&#243;ide &#233; uma variante rara do mesotelioma epiteli&#243;ide&#44; correspondendo a menos de 5&#37; dos mesoteliomas<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a> e a menos de 2&#37; de acordo com outro autor<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0035"><span class="elsevierStyleSup">7</span></a>&#46; Talerman et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0005"><span class="elsevierStyleSup">1</span></a> em 1985 foram os primeiros a descrever os aspetos decidu&#243;ides do mesotelioma maligno no peritoneu de uma jovem de 13 anos&#46; Em 1994&#44; Nascimento et al&#46;<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2</span></a> descreveram um caso de les&#227;o peritoneal numa mulher jovem&#44; com caracter&#237;sticas morfol&#243;gicas semelhantes &#224;s descritas por Talerman&#44; designando-a de mesotelioma decidu&#243;ide&#46; Inicialmente&#44; esta entidade era considerada restrita ao peritoneu de mulheres jovens sem hist&#243;ria de exposi&#231;&#227;o aos asbestos&#46; No entanto&#44; as descri&#231;&#245;es posteriores mostraram igualmente a sua presen&#231;a na pleura e no peric&#225;rdio de doentes mais velhos&#44; de ambos os sexos&#44; e por vezes associado &#224; exposi&#231;&#227;o aos asbestos&#46; No caso descrito a doente n&#227;o tinha hist&#243;ria de exposi&#231;&#227;o aos asbestos&#46;</p><p id="par0070" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Foram descritos alguns casos de mesotelioma maligno decidu&#243;ide&#44; quer na pleura quer no peritoneu&#44; diagnosticados durante a gravidez<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0010"><span class="elsevierStyleSup">2&#44;8</span></a> e tamb&#233;m um caso no peritoneu de uma mulher 6 semanas ap&#243;s uma cesariana<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#44; erroneamente interpretado como deciduose pseudotumoral&#46; O presente caso ocorreu tamb&#233;m 2 semanas ap&#243;s uma cesariana&#46; &#201;&#44; no entanto&#44; dif&#237;cil estabelecer uma rela&#231;&#227;o entre as hormonas sexuais e as caracter&#237;sticas decidu&#243;ides&#46;</p><p id="par0075" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Est&#227;o descritos na literatura apenas 45 casos de mesotelioma decidu&#243;ide&#44; com idades entre 13 e 78 anos &#40;m&#233;dia de 51 anos&#41;&#44; 22 dos quais na cavidade pleural<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; Vinte e seis dos 45 casos foram descritos em mulheres&#46; A exposi&#231;&#227;o aos asbestos foi documentada apenas em 15 casos&#44; com m&#233;dia de idade de in&#237;cio de 59&#44;1 anos&#44; diferente de 47&#44;7 anos dos doentes sem exposi&#231;&#227;o documentada aos asbestos&#46;</p><p id="par0080" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Esta variante do mesotelioma epiteli&#243;ide caracteriza-se pela sua morfologia t&#237;pica&#44; com prolifera&#231;&#227;o de grandes c&#233;lulas redondas&#44; citoplasma eosin&#243;filo abundante&#44; caracter&#237;sticas decidu&#243;ides e n&#250;cleos vesiculares redondos<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0045"><span class="elsevierStyleSup">9</span></a>&#46; A imuno-histoqu&#237;mica &#233; &#250;til na diferencia&#231;&#227;o entre mesotelioma e adenocarcinoma<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0050"><span class="elsevierStyleSup">10</span></a>&#46; No caso descrito&#44; o mesotelioma decidu&#243;ide expressava calretinina de modo evidente&#46;</p><p id="par0085" class="elsevierStylePara elsevierViewall">&#201; importante real&#231;ar algumas caracter&#237;sticas descritas nos doentes com mesotelioma decidu&#243;ide&#46; &#201; semelhante o n&#250;mero de casos descritos na pleura e no peritoneu&#44; ao contr&#225;rio do mesotelioma em geral&#44; 4 vezes mais comum na pleura<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0055"><span class="elsevierStyleSup">11</span></a>&#46; Verifica-se um predom&#237;nio do sexo feminino no mesotelioma decidu&#243;ide&#44; que difere do ligeiro predom&#237;nio no sexo masculino no mesotelioma em geral&#46; &#201; significativo o n&#250;mero de doentes jovens &#40;&#60; 40 anos&#41; nesta variante do mesotelioma&#44; como tamb&#233;m se verificou na doente referida&#44; o que contrasta com a idade mais avan&#231;ada dos doentes com mesotelioma em geral&#46; Outra caracter&#237;stica &#233; a baixa percentagem de exposi&#231;&#227;o aos asbestos no mesotelioma decidu&#243;ide&#46; Todas estas diferen&#231;as sugerem que o mesotelioma decidu&#243;ide possa ser uma variante cl&#237;nica e patol&#243;gica distinta<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0030"><span class="elsevierStyleSup">6</span></a>&#46;</p><p id="par0090" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A melhor op&#231;&#227;o terap&#234;utica no mesotelioma continua a ser tema de debate e um desafio&#46; V&#225;rios estudos descreveram bons resultados com a pneumonectomia extra-pleural associada a quimioterapia neo-adjuvante ou adjuvante<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0060"><span class="elsevierStyleSup">12&#8211;15</span></a>&#46; No entanto&#44; ter&#225; sido sobrestimado o benef&#237;cio desta terap&#234;utica multimodal e deve ter-se em aten&#231;&#227;o que a pneumonectomia extra-pleural &#233; um procedimento complexo&#44; associado a elevada morbilidade e mortalidade&#44; inclusive no per&#237;odo peri-operat&#243;rio&#44; como no caso que descrevemos&#46; De facto&#44; alguns estudos retrospetivos sugerem que a pneumonectomia extra-pleural n&#227;o oferece vantagens em rela&#231;&#227;o a procedimentos menos radicais&#44; como a pleurectomia e a descortica&#231;&#227;o<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0080"><span class="elsevierStyleSup">16&#8211;20</span></a>&#44; eficazes como medidas paliativas&#46; Tem sido sugerida a realiza&#231;&#227;o de radioterapia hemitor&#225;cica&#44; ap&#243;s pneumonectomia extra-pleural&#44; mas &#233; necess&#225;ria avalia&#231;&#227;o posterior para melhor definir o seu papel&#46; As terap&#234;uticas intrapleurais ou locais&#44; como terap&#234;utica fotodin&#226;mica&#44; quimioterapia intrapleural hipert&#233;rmica e imunoterapia&#44; foram estudadas para tratar a doen&#231;a residual microsc&#243;pica que permanecia ap&#243;s a cirurgia&#46; No entanto&#44; todas estas modalidades necessitam de mais avalia&#231;&#227;o&#46; Estudos randomizados demonstraram que a quimioterapia sist&#233;mica &#233; a &#250;nica modalidade terap&#234;utica que aumenta a sobrevida&#46;</p><p id="par0095" class="elsevierStylePara elsevierViewall">A nossa doente iniciou cisplatina e pemetrexed&#44; a terap&#234;utica <span class="elsevierStyleItalic">standard</span> do mesotelioma sist&#233;mico&#44; seguida de ressec&#231;&#227;o cir&#250;rgica&#44; tendo falecido no p&#243;s-operat&#243;rio&#46; A causa da morte n&#227;o foi esclarecida&#46;</p><p id="par0100" class="elsevierStylePara elsevierViewall">O mesotelioma maligno decidu&#243;ide tem habitualmente mau progn&#243;stico e 68&#37; dos doentes morrem no primeiro ano ap&#243;s iniciar terap&#234;utica<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0020"><span class="elsevierStyleSup">4</span></a>&#46; No entanto&#44; h&#225; casos descritos de doentes com mesotelioma decidu&#243;ide com sobrevida mais longa<a class="elsevierStyleCrossRefs" href="#bib0025"><span class="elsevierStyleSup">5&#44;8</span></a>&#44; desafiando a inevitabilidade de um mau progn&#243;stico<a class="elsevierStyleCrossRef" href="#bib0105"><span class="elsevierStyleSup">21</span></a>&#46; S&#227;o necess&#225;rios mais estudos e mais casos cl&#237;nicos para melhor esclarecer esta entidade&#46;</p><p id="par0105" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Em suma&#44; descrevemos um caso de mesotelioma decidu&#243;ide da pleura numa mulher de 40 anos&#44; com apresenta&#231;&#227;o cl&#237;nica 2 semanas ap&#243;s uma cesariana&#44; sem exposi&#231;&#227;o conhecida aos asbestos&#46; Salientamos a raridade desta variante&#44; o facto de ser o primeiro caso descrito em Portugal&#44; o papel da patologia no estabelecimento do diagn&#243;stico&#44; as caracter&#237;sticas que distinguem o mesotelioma decidu&#243;ide do mesotelioma em geral e as v&#225;rias op&#231;&#245;es terap&#234;uticas dispon&#237;veis&#46;</p></span><span id="sec0020" class="elsevierStyleSection elsevierViewall"><span class="elsevierStyleSectionTitle">Conflito de interesses</span><p id="par0110" class="elsevierStylePara elsevierViewall">Os autores declaram n&#227;o haver conflito de interesses&#46;</p></span></span>"
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Vol. 18. Issue 6.
Pages 294-298 (November - December 2012)
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14952
Vol. 18. Issue 6.
Pages 294-298 (November - December 2012)
Caso clínico
Open Access
Mesotelioma deciduóide pleural – uma entidade rara numa mulher jovem
Deciduoid Pleural Mesothelioma – a Rare Entity in a Young Woman
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C. Santosa,
Corresponding author
claudiaraimundo80@gmail.com

Autor para correspondência.
, F. Gamboaa, F. Fradinhoa, A. Pêgoa, L. Carvalhob, J. Bernardoc
a Serviço de Pneumologia, Hospitais da Universidade de Coimbra, Coimbra, Portugal
b Serviço de Anatomia Patológica, Hospitais da Universidade de Coimbra, Coimbra, Portugal
c Centro de Cirurgia Cardiotorácica, Hospitais da Universidade de Coimbra, Coimbra, Portugal
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Resumo

O mesotelioma deciduóide é um subtipo raro de mesotelioma epitelióide, inicialmente encontrado apenas no peritoneu de mulheres jovens, sem relação com exposição a asbestos. No entanto, desde as primeiras descrições tem sido igualmente diagnosticado na pleura e no pericárdio e pode estar associado aos asbestos. De um modo geral, tem pior prognóstico quando comparado com o mesotelioma epitelióide. Há apenas 45 casos descritos na literatura até à data, 22 destes localizados na cavidade pleural. Os autores descrevem um caso de mesotelioma deciduóide pleural numa mulher de 40 anos com toracalgia pleurítica direita, sem história de exposição aos asbestos, submetida a quimioterapia seguida de ressecção cirúrgica, que veio a falecer no pós-operatório.

Palavras-chave:
Mesotelioma deciduóide
Pleura
Cisplatina
Pemetrexed
Abstract

Deciduoid Mesothelioma is a rare variant of epithelioid mesothelioma; it was initially thought that it only occurred in the peritoneum of young women and had nothing to do with asbestos exposure. However, since these early findings it has also been observed in the pleura and the pericardium, with possible association to asbestos. In general the prognosis is poor compared to epithelioid mesothelioma. 45 cases have been reported in the literature up to now, 22 of these were located in the pleural cavity. The authors describe a case of deciduoid pleural mesothelioma in a 40-year-old-woman who presented with right pleuritic chest pain, with no history of asbestos exposure, treated with chemotherapy followed by surgery and who died postoperatively.

Keywords:
Deciduoid Mesothelioma
Pleura
Cisplatin
Pemetrexed
Full Text
Introdução

O mesotelioma maligno é o tumor maligno primário da pleura mais comum e a sua incidência tem vindo a aumentar nos Estados Unidos, na Europa, no Japão e na Austrália. Há quatro subtipos histológicos principais – epitelióide, sarcomatóide, desmoplásico e bifásico.

O mesotelioma deciduóide, uma variante rara do mesotelioma epitelióide, foi descrito pela primeira vez por Talerman et al.1 em 1985 e Nascimento et al.2 em 1994 no peritoneu de mulheres jovens, tendo sido inicialmente considerado restrito a este grupo de doentes.

No entanto, desde essa altura têm sido descritos casos deste tipo de tumor em homens, mulheres mais velhas e também a nível da pleura e do pericárdio. Apesar de ter sido considerado inicialmente não relacionado com a exposição aos asbestos, foram já relatados vários casos relacionados com esta exposição. Em 2000, foram descritos os primeiros casos de mesotelioma deciduóide pleural3, tendo sido referenciados até à data 22 casos deste tipo de tumor na cavidade pleural4.

Os autores descrevem um caso clínico de mesotelioma deciduóide pleural numa mulher de 40 anos sem história de exposição aos asbestos.

Caso clínico

Uma mulher de 40 anos, previamente saudável, não fumadora, referia toracalgia pleurítica direita com um mês e meio de evolução, sem outra sintomatologia e sem melhoria com terapêutica analgésica e antibiótica. A telerradiografia do tórax pedida pelo médico assistente evidenciou hipotransparência homogénea no terço inferior do hemitórax direito e oclusão do seio costofrénico, compatível com derrame pleural, tendo por isso sido enviada ao Serviço de Urgência dos Hospitais da Universidade de Coimbra. Dos antecedentes pessoais, há a referir uma cesariana 2 semanas antes do início da toracalgia. A doente não tinha hábitos medicamentosos nem história ocupacional de risco, incluindo exposição a asbestos (trabalhava como secretária em Repartição Pública). Não tinha igualmente história familiar de neoplasia.

Ao exame objetivo, apresentava-se febril (38°C), sem sinais de dificuldade respiratória e o exame torácico evidenciava diminuição do murmúrio vesicular no terço inferior do hemitórax direito, macicez à percussão e diminuição da transmissão das vibrações vocais a este nível.

A gasometria arterial apresentou pH 7,45; PaO2 78mmHg; PaCO2 37mmHg; SatO2 96%. Os exames laboratoriais evidenciaram anemia normocrómica normocítica (hemoglobina 11,9g/dL; limites de referência 12-15g/dL), trombocitose (742 x109 plaquetas/L; limites de referência 150-400 x109 plaquetas/L), leucocitose (10,9 x109 células/L; limites de referência 4-10 x109 células/L), coagulação alterada, elevação da proteína C-reativa (19,77mg/dL; limites de referência 0-0,5mg/dL) e das enzimas hepáticas. A telerradiografia do tórax realizada no Serviço de Urgência evidenciou agravamento radiológico e progressão do derrame pleural, que ocupava nesta fase o terço inferior do hemitórax direito. A doente foi internada no Serviço de Pneumologia tendo sido efetuada toracocentese diagnóstica. Ao 5.° dia de internamento foi colocado tubo de drenagem torácica na cavidade pleural direita, por agravamento do derrame pleural, que ocupava nesta altura mais de metade do hemitórax direito. Macroscopicamente, o líquido pleural era seroso e as análises subsequentes mostraram um predomínio de neutrófilos (44%) com 38% de linfócitos, exame cultural negativo, pH de 7,71, adenosina desaminase baixa (15,5 U/L), LDH elevada (1.359 U/L) e citologia negativa para células tumorais. Foram drenados 2.500 cc de líquido pleural durante 9 dias.

As hemoculturas e a pesquisa urinária de antigénios de S. pneumonia e do serogrupo 1da Legionella pneumophila foram negativos. Os marcadores tumorais CYFRA 21.1, SCC, CA 125 e CA 15.3 encontravam-se elevados.

A tomografia computorizada (TC) do tórax mostrou áreas de densificação parenquimatosa inflamatória com broncograma aéreo no lobo superior direito, lobo médio e lobo inferior esquerdo, adenopatias hilares direitas, derrame pleural direito organizado e lesão nodular com 5,8 X 3,3cm no sulco costofrénico direito que invadia a 8.ª costela e a parede torácica, com origem pleural.

A broncofibroscopia não evidenciou alterações endobrônquicas e os exames culturais do aspirado traqueo-brônquico foram negativos. A ecografia abdominal era normal. A tomografia por emissão de positrões/tomografia computorizada (Positron emission tomography/computed tomography - PET/CT) demonstrou extenso envolvimento hipermetabólico da pleura direita suspeito de envolvimento neoplásico maligno, uma massa na porção postero-inferior que invadia a parede torácica adjacente (SUV - standardized uptake value médio e máximo de 15 e 22, respetivamente), derrame pleural homolateral suspeito de derrame de origem neoplásica e envolvimento ganglionar secundário mediastínico e bronco-hilar direito (fig. 1).

Figura 1.

PET/CT. Extenso envolvimento hipermetabólico da pleura direita suspeito de envolvimento neoplásico maligno, uma massa na porção postero-inferior que invadia a parede torácica adjacente, derrame pleural homolateral suspeito de derrame de origem neoplásica e envolvimento ganglionar secundário mediastínico e bronco-hilar direito.

(0.21MB).

Foi efetuada biopsia transtorácica da massa pleural, evidenciando o exame anatomopatológico células epitelióides malignas, grandes e descoesas, com citoplasma eosinófilo e núcleos grandes redondos (fig. 2A). Estas células mostravam positividade citoplasmática para citoqueratina 7, bem como positividade citoplasmática e nuclear para calretinina (fig. 2B) e positividade nuclear para p53. Assim, foi feito o diagnóstico de mesotelioma deciduóide pleural. O estadiamento, de acordo com o International Mesothelioma Interest Group (IMIG)5 era T3 N2 M0 (Estadio III).

Figura 2.

A) e B): HE X 400 Calretinina X 400; células epitelióides malignas, grandes e descoesas, com citoplasma eosinófilo e núcleos grandes redondos, com positividade nuclear e citoplásmica para calretinina.

(0.23MB).

A doente iniciou quimioterapia com cisplatina e pemetrexed, tendo sido realizada PET/CT para reavaliação ao fim de 3 ciclos de quimioterapia, que mostrou envolvimento progressivo da parede torácica, mas sem metástases extra-torácicas. A doente foi aceite para cirurgia radical, que incluiu pneumonectomia extra-pleural direita com ressecção dos 5.°, 7.° e 8.° arcos costais. O diagnóstico histológico foi confirmado morfologicamente na peça operatória, após observação de múltiplas secções de tumor amarelecido a envolver o pulmão, mantendo o padrão previamente observado. A doente morreu no 2.° dia do pós-operatório, de falência multi-orgânica, 3 meses após o diagnóstico inicial.

Discussão

O mesotelioma maligno deciduóide é uma variante rara do mesotelioma epitelióide, correspondendo a menos de 5% dos mesoteliomas6 e a menos de 2% de acordo com outro autor7. Talerman et al.1 em 1985 foram os primeiros a descrever os aspetos deciduóides do mesotelioma maligno no peritoneu de uma jovem de 13 anos. Em 1994, Nascimento et al.2 descreveram um caso de lesão peritoneal numa mulher jovem, com características morfológicas semelhantes às descritas por Talerman, designando-a de mesotelioma deciduóide. Inicialmente, esta entidade era considerada restrita ao peritoneu de mulheres jovens sem história de exposição aos asbestos. No entanto, as descrições posteriores mostraram igualmente a sua presença na pleura e no pericárdio de doentes mais velhos, de ambos os sexos, e por vezes associado à exposição aos asbestos. No caso descrito a doente não tinha história de exposição aos asbestos.

Foram descritos alguns casos de mesotelioma maligno deciduóide, quer na pleura quer no peritoneu, diagnosticados durante a gravidez2,8 e também um caso no peritoneu de uma mulher 6 semanas após uma cesariana9, erroneamente interpretado como deciduose pseudotumoral. O presente caso ocorreu também 2 semanas após uma cesariana. É, no entanto, difícil estabelecer uma relação entre as hormonas sexuais e as características deciduóides.

Estão descritos na literatura apenas 45 casos de mesotelioma deciduóide, com idades entre 13 e 78 anos (média de 51 anos), 22 dos quais na cavidade pleural4. Vinte e seis dos 45 casos foram descritos em mulheres. A exposição aos asbestos foi documentada apenas em 15 casos, com média de idade de início de 59,1 anos, diferente de 47,7 anos dos doentes sem exposição documentada aos asbestos.

Esta variante do mesotelioma epitelióide caracteriza-se pela sua morfologia típica, com proliferação de grandes células redondas, citoplasma eosinófilo abundante, características deciduóides e núcleos vesiculares redondos9. A imuno-histoquímica é útil na diferenciação entre mesotelioma e adenocarcinoma10. No caso descrito, o mesotelioma deciduóide expressava calretinina de modo evidente.

É importante realçar algumas características descritas nos doentes com mesotelioma deciduóide. É semelhante o número de casos descritos na pleura e no peritoneu, ao contrário do mesotelioma em geral, 4 vezes mais comum na pleura11. Verifica-se um predomínio do sexo feminino no mesotelioma deciduóide, que difere do ligeiro predomínio no sexo masculino no mesotelioma em geral. É significativo o número de doentes jovens (< 40 anos) nesta variante do mesotelioma, como também se verificou na doente referida, o que contrasta com a idade mais avançada dos doentes com mesotelioma em geral. Outra característica é a baixa percentagem de exposição aos asbestos no mesotelioma deciduóide. Todas estas diferenças sugerem que o mesotelioma deciduóide possa ser uma variante clínica e patológica distinta6.

A melhor opção terapêutica no mesotelioma continua a ser tema de debate e um desafio. Vários estudos descreveram bons resultados com a pneumonectomia extra-pleural associada a quimioterapia neo-adjuvante ou adjuvante12–15. No entanto, terá sido sobrestimado o benefício desta terapêutica multimodal e deve ter-se em atenção que a pneumonectomia extra-pleural é um procedimento complexo, associado a elevada morbilidade e mortalidade, inclusive no período peri-operatório, como no caso que descrevemos. De facto, alguns estudos retrospetivos sugerem que a pneumonectomia extra-pleural não oferece vantagens em relação a procedimentos menos radicais, como a pleurectomia e a descorticação16–20, eficazes como medidas paliativas. Tem sido sugerida a realização de radioterapia hemitorácica, após pneumonectomia extra-pleural, mas é necessária avaliação posterior para melhor definir o seu papel. As terapêuticas intrapleurais ou locais, como terapêutica fotodinâmica, quimioterapia intrapleural hipertérmica e imunoterapia, foram estudadas para tratar a doença residual microscópica que permanecia após a cirurgia. No entanto, todas estas modalidades necessitam de mais avaliação. Estudos randomizados demonstraram que a quimioterapia sistémica é a única modalidade terapêutica que aumenta a sobrevida.

A nossa doente iniciou cisplatina e pemetrexed, a terapêutica standard do mesotelioma sistémico, seguida de ressecção cirúrgica, tendo falecido no pós-operatório. A causa da morte não foi esclarecida.

O mesotelioma maligno deciduóide tem habitualmente mau prognóstico e 68% dos doentes morrem no primeiro ano após iniciar terapêutica4. No entanto, há casos descritos de doentes com mesotelioma deciduóide com sobrevida mais longa5,8, desafiando a inevitabilidade de um mau prognóstico21. São necessários mais estudos e mais casos clínicos para melhor esclarecer esta entidade.

Em suma, descrevemos um caso de mesotelioma deciduóide da pleura numa mulher de 40 anos, com apresentação clínica 2 semanas após uma cesariana, sem exposição conhecida aos asbestos. Salientamos a raridade desta variante, o facto de ser o primeiro caso descrito em Portugal, o papel da patologia no estabelecimento do diagnóstico, as características que distinguem o mesotelioma deciduóide do mesotelioma em geral e as várias opções terapêuticas disponíveis.

Conflito de interesses

Os autores declaram não haver conflito de interesses.

Agradecimentos

Os autores agradecem a Jessica Cemlyn Jones pela revisão linguística.

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